主诉

患者，男性，19岁
2015年4月15日因“右膝关节反复疼痛3个月余”入院

现病史

术前诊断“右膝关节滑膜炎”，行“膝关节镜下滑膜切除术”，病理结果回示：弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎。2015年7月1日因“右膝关节屈曲受限1个月余”再次入院。

查体

右膝关节无明显肿胀、压痛，局部皮肤颜色、温度正常，关节活动度（ROM）0°~80°；

辅助检查

X线片示：膝关节未见明显异常（图1a）。

诊治经过

在院行“麻醉下膝关节手法松解术”，术后给予冷疗、药物（布洛芬）止痛等治疗，逐渐行功能锻炼，出院时膝关节ROM0°~130°。于2015年10月12日因“右膝关节屈伸受限3个月余”第3次入院。查体：右膝关节稍肿胀、压痛，局部皮肤颜色、温度正常，未触及包块，膝关节ROM20°~80°。行“膝关节镜下关节松解术”，镜下见：关节腔内广泛形成条索状纤维组织，髌上囊、髌骨周围及髁间窝粘连严重，未见滑膜增生或病灶复发，半月板、交叉韧带及软骨形态良好。术后给予冷疗、加压包扎、药物止痛等治疗。立即行膝关节被动功能锻炼，为配合锻炼、减轻疼痛给予多次关节腔内局麻药注射。出院时膝关节ROM0°~110°。此后，患者继续在院外康复机构及在家自行功能锻炼。2015年12月患者自觉右膝关节肿痛明显、屈伸受限，再次复查X线片，结果显示：右侧股骨远端前侧、内侧（股四头肌范围）形成大片状钙化影（图1b），考虑并发骨化性肌炎。立即嘱患者暂停功能锻炼，口服消炎止痛药治疗。待疼痛减轻后，允许在无痛情况下行主动功能锻炼。2016年2月患者再次复查X线片显示：右侧股骨远端软组织内高密度影，较前次有所减小（图1c）。嘱患者继续在无痛情况下自行主被动功能锻炼。2017年4月，末次复查X线片显示：右侧股骨远端软组织长条状骨性密度影，较前明显减小（图1d）。查体：右膝关节无肿胀、压痛，局部皮肤颜色、温度正常，未触及明显包块，膝关节ROM0°~130°。

【讨论】 TMO，又称局限性骨化性肌炎，是一种继发于创伤或手术损伤的、主要发生在骨骼肌内的自限性、非肿瘤性、良性异位骨化病变，多见于青年人群，男性居多，好发于手臂肱肌、大腿股四头肌，主要临床表现为局部疼痛肿块，受累关节（常见于肘关节、膝关节）活动受限、甚至强直。TMO的发病机制尚不明确，其形成过程存在多种假说。目前临床普遍认为创伤、手术操作或反复损伤造成的肌肉等软组织损伤、血肿是该病发生的重要原因。近年来，多数学者认为上皮间充质转化过程在其发病过程中起着重要作用。骨骼肌损伤诱发局部炎症级联反应，释放细胞因子（如骨形态发生蛋白-2/4和转化生成因子等），这些细胞因子作用于骨骼肌血管内皮细胞并引起其向内皮间充质过渡，形成内皮衍生间充质干细胞，在炎性环境下分化成软骨细胞和成骨细胞，最终形成异位骨化。由于缺乏典型临床表现，该疾病的早期诊断具有一定困难。X线片的特征性表现是诊断该病的基础。早期，X线片大多表现为阴性，偶有软组织水肿影和骨膜反应；中期，周围软组织钙化开始显现，呈无定形或絮状影；晚期：此后数周钙化继续发展，直至成熟期（6个月甚至更长）显影更明显，可见典型的平行于肌肉长轴的致密钙化影，钙化灶内部有时可见骨小梁。合理使用CT、MRI等影像学检查手段有助于TMO的早期诊断及鉴别诊断。本病大多有自限性，病变后期常可自行缩小甚至消失，其治疗以保守治疗为主。避免、减轻损伤后软组织内血肿形成及骨膜损伤，避免强制粗暴的关节被动锻炼是预防骨化性肌炎发生的基本措施。非甾体类消炎药（如布洛芬、吲哚美辛）、中医中药、放射疗法、物理疗法、运动疗法，单一/或联合疗法对本病的预防和早期治疗均有一定疗效。当X线片显示病变成熟且关节活动严重受限时，可行手术切除，术后应继续给予预防性药物、物理疗法或放射疗法，防止其复发。本例病例的治疗体会：（1）该患者先期行关节镜下滑膜切除治疗，术后关节功能障碍可能与关节腔内纤维粘连有关。而后，为了避免关节再次粘连，不恰当的功能锻炼造成关节周围软组织损伤，进而诱发骨化性肌炎，加重了关节功能障碍。即使是对于关节镜这类的微创手术，实施功能锻炼也需注意预防骨化性肌炎发生，尤其是青年男性、疼痛明显者；（2）该病例最早X线片显示股骨远端广泛性大片钙化影像提示骨化性肌炎已进入进展期，通过及时调整治疗方案最终获得了较好的远期疗效。作者认为避免损伤继续加重、立即给予抗炎止痛等处理是治疗的关键。后期通过无痛情况下自行主被动功能锻炼最终获得了较好的关节功能。最后X线片显示原来的异位骨化病灶范围明显缩小，表面形态更趋光滑。该病例的最后转归也再次表明TMO具有自限性，恰当的治疗可以有效避免异位骨化的加重；（3）由于X线片早期大多表现为阴性，如果怀疑并发骨化性肌炎的病例，可借助CT或MRI检查的特征影像进行早期诊断；（4）目前临床认为弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎的发病机制与炎症、肿瘤有关，是否与TMO发病有联系尚需进一步研究。来源：中国矫形外科杂志2018年6月第26卷第11期