主诉

【讨论】 1. HP的概念及流行病学： ART是少见甚至罕见异常妊娠的高危因素，这些异常妊娠包括HP、多部位异位妊娠、多胎异位妊娠等。有文献报道，移植2枚冻融胚胎后形成宫内单胎复合双侧输卵管妊娠的罕见病例[1]。ART使异常妊娠趋于复杂化，一方面表现为异位妊娠部位的特殊性，如双侧输卵管切除或结扎术后的间质部妊娠、双侧输卵管同时妊娠等；另一方面表现为胚胎数目增多，可以是多个胚胎各自着床后形成的多合子妊娠，也可以是由单个胚胎在卵裂的不同阶段种植形成的单合子多胎妊娠。 对于HP，早期诊断和治疗可能使宫内妊娠获得良好结局。本文报道的4例宫内双胎合并输卵管间质部妊娠，因保留的宫内多胎妊娠本身存在流产率、早产率、围产儿死亡率高等风险，使得清除异位妊娠病灶、获得宫内多胎妊娠的良好围产结局更具挑战性。鉴于此类HP诊治难度大，获得存活的新生儿不易，因此，作者提出“高危型HP”的概念，特指HP中宫内多胎妊娠合并特殊部位（如输卵管间质部、子宫角、子宫颈、剖宫产术后子宫瘢痕部位等）异位妊娠者。 HP在自然妊娠状态下极为罕见，发生率仅为1∶30 000～1∶7 000[2-3]。文献报道，行体外受精-胚胎移植（IVF-ET）治疗后HP的发生率为1.0%～2.9%[4-5]。无论自然妊娠、促排卵或胚胎移植均可能形成多个受精卵或受精后分裂形成多个胚胎同时种植于宫内及宫外形成3胎及以上的HP。事实上，3胎及以上的HP发生率极低，国内外文献均为个例报道，以异位妊娠复合宫内双胎妊娠构成的复合三胎妊娠（heterotopic t**let gestation）相对多见。有学者根据ART后HP与单卵双胎妊娠各自的发生率，推算合并宫内单卵双胎的HP的发生率为0.013%[6]。多部位异位妊娠中以双侧输卵管同时妊娠相对常见，自然妊娠情况下发生率为1∶200 000，ART使其发生率升高[7]；也有双侧输卵管切除术后双侧输卵管间质部妊娠的报道[8]。 2. HP的高危因素： Talbot等[5]回顾了2005—2010年HP的文献，71%有1个及以上的高危因素，10%有3~4个高危因素。绝大多数HP患者为有盆腹腔手术史或炎症史的IVF-ET或冻融胚胎移植受孕者，自然妊娠或无高危因素者罕见[9]。 ART后异常妊娠发生的高危因素主要有： （1）机械因素：盆腔炎症性疾病、盆腔手术史、既往输卵管妊娠史、子宫内膜异位症等，可能导致输卵管壁纤毛上皮细胞功能异常从而引起输卵管损伤，以至于胚胎不能及时迁移至宫腔内。有学者对比了HP中异位妊娠存在于输卵管间质部与壶腹部的病例，结果显示，间质部HP组中既往异位妊娠的发生率显著升高[10]。此外，既往输卵管切除手术史可能是造成ART后宫角妊娠或输卵管间质部妊娠的重要高危因素[11]，这可能是由于输卵管切除时为减少对子宫及卵巢固有韧带的损伤，常保留间质部。本文报道的4例患者均曾行输卵管切除或离断手术，此次胚胎均异位种植在间质部，也佐证了这一点。 （2）移植胚胎的数量及质量：与单纯的异位妊娠相比，HP的发生与胚胎移植数目的关系更密切[12]。HP时宫内多胎罕见，移植胚胎的数目和质量与宫内多胎妊娠的数目是否有关尚无定论。本组4例均为冻融胚胎移植，例1移植2枚胚胎，虽妊娠早期绒毛膜性不明确，但结合术后胎盘检查首先考虑为单绒毛膜双羊膜囊双胎，而余3例各移植3枚胚胎均首先考虑为双卵双胎，例4最终分娩不同性别的新生儿，证实了这一结论。 （3）胚胎移植技术的影响：移植管的位置、移植管内的液体量、注射压力及移植的难易程度均可能与异位妊娠的发生有关。例如移植液体过多或过快，注射压力过大，移植管顶端靠近输卵管开口或宫底，移植的胚胎靠近输卵管开口，移植管顶端过深而触及敏感的宫底部**了宫缩等均会增加HP发生的风险。 （4）全身因素：促排卵药物及ART后的黄体支持引起的超生理水平的雌孕激素及两者的不协调性，导致输卵管蠕动方向、频率、强度及协调性改变，胚胎进入输卵管易滞留。此外，年龄

查体

患者左肾区无明显不适，无肾区叩击痛，血常规及尿常规无明显异常。

辅助检查

超声检查：左肾下极见大小约3.4 cm×3.6 cm低回声团块，内部回声欠均匀，边界尚清，团块周边可见散在钙化斑（图1），彩色多普勒血流显像（CDFI）示内部少量血流信号（图2）。 超声造影：皮质期造影剂肿块缓慢渐进强化，回声强度明显低于周边肾皮质；髓质期肿块内部呈均匀一致强化，其回声强度仍低于周边肾皮质；延迟期肿块内造影剂廓清明显，其回声强度明显低于周边肾皮质（图3，图4）。超声提示：左肾下极稍低回声占位，超声造影呈"慢进快出"低增强模式（低度恶性肿瘤不除外）。 MRI检查提示：左肾下极占位，肾癌可能；CT检查提示：左肾下极占位，血管平滑肌脂肪瘤可能性大。手术及病理所见：术中探查见肾周筋膜下左肾下极可触及直径约3.5 cm的突起肿块，术中冰冻病理提示：左肾上皮性肿瘤，考虑良性。术中行左肾部分切除术。术后病理结果提示：后肾腺瘤（左肾下极）。

【讨论】 后肾腺瘤是极罕见的肾脏原发性良性肿瘤，其发生率约占成人肾上皮肿瘤的0.2%，Brisicotti等于1992年首先命名该肿瘤。临床上大多数患者并无明显症状及体征，偶可表现为腰腹部疼痛、血尿及间歇性发热等症状，仅约10%的患者可伴有红细胞增多症。后肾腺瘤大小差异显著，最常见的直径为30～60 mm，典型者肿瘤边界可清楚，无包膜，切面呈灰色、褐色及黄色，质地软或硬，约20%肿瘤内有钙化，10%肿瘤内有小囊腔。 与病理大体形态相对应，其典型超声表现主要为：边界清晰，类圆形或椭圆形，高回声、等回声或低回声的实性肿块，部分病灶内可见钙化灶，较大病灶内可见液性无回声区。CDFI示肿块内部或周边可见少量血流信号，超声造影表现为"慢进快出"均匀低增强模式。本例符合上述典型声像特征，但因对病变认识不足，术前并未明确诊断。 有文献报道后肾腺瘤在声像图上可表现为高回声、等回声及低回声团块，因此与肾癌、血管平滑肌脂肪瘤及嗜酸细胞腺瘤等病变在二维图像上较难鉴别。但在超声造影增强模式上，血管平滑肌脂肪瘤的超声造影表现为渐进性延迟强化；而典型嗜酸细胞腺瘤表现为轮辐状强化或强化后中央出现星芒状瘢痕结构；典型的肾癌血供丰富，超声造影呈"快进快出"模式，与后肾腺瘤"慢进快出"均匀低增强模式均不同，通过超声造影可以提供鉴别诊断信息。但对于乏血供肾癌，无论是二维图像还是超声造影，其鉴别诊断均存在困难，此时需结合病史，必要时对病灶进行穿刺活检明确诊断，以免误诊。